1例HIV阴性腮腺良性淋巴上皮囊肿病例报告及文献复习
卢芳?吕中静
摘要：腮腺淋巴上皮囊肿是少见的良性囊性病变，曾被称为第一鳃裂囊肿，认为其与普通的鳃裂囊肿病因相同，近年来越来越多的研究表明其不同于鳃裂囊肿，且多与HIV有关，在成年HIV感染患者中的发病率达6%，而在 HIV 阴性个体中十分罕见，我们近期收治发生在右侧腮腺非 HIV相关性淋巴上皮囊肿 1例， 结合相关文献， 对其临床表现、诊断和鉴别诊断 、治疗方法等进行讨论 。
关键词：腮腺良性囊肿;良性淋巴上皮囊肿;HIV阴性;病例报道
【中图分类号】 R551.2 【文献标识码】 A 【文章编号】2107-2306（2022）08--01
一、病例资料
患者男性，58岁，因右侧腮腺无痛性肿物1年就诊。患者自诉于1年前无意间发现右侧耳前腮腺区一葡萄大小无痛性肿物，半年前自行于当地社区医院就诊，摄彩超示：耳前腮腺区皮下低回声结节，未予特殊处理，近日自觉肿物缓慢增大;约20年吸烟史，30年酗酒史。专科检查：颜面部不对称，右面部腮腺区稍隆起，表面皮肤色泽正常，皮温不高，肿块约2.5cm×1cm×2.5cm大小，质地中等，界限清楚，活动可，压痛（-），无面瘫表现，进食无影响，腮腺不肿，导管口不红，唾液分泌正常。彩色多普勒超声示：右侧耳前腮腺内囊性结节。腮腺CT示：右侧腮腺内占位性病变，腮腺混合瘤？（图1）实验室检查：乙肝表面抗体、乙肝e抗原、乙肝核心抗体阳性，HIV Ag/Ab（-）。完善相关检查并排除手术及麻醉禁忌证后，予以全麻下手术切除。
二、病理结果
病理检查 眼观：涎腺组织一块，9cm×4cm×1.3cm，切面见一囊，1.5cm×1.2cm×0.6cm，囊内壁略粗糙，内容物已流失，切面灰黃灰红色，分叶状，质中。镜检：镜下见囊壁内衬复层鳞状上皮，周围为淋巴样间质，周围涎腺组织示慢性炎症细胞浸润（图2，图3）。
病理诊断 淋巴上皮囊肿（lymphoepithelial cyst）。
三、讨论
腮腺良性淋巴上皮囊肿（benign lymphoepithelial cysts，BLEC）属于少见的良性囊性病变，在成年HIV阳性患者中的发病率达6%[1]，而在 HIV 阴性个体中十分罕见，由于BLEC在非HIV患者中的低发病率，在文献中无法找到其确切患病率。结合目前已报道的病例，我们得出非 HIV 相关性BLEC 患者常见于中年男性，且男性比例远大于女性，只有极少数发生于女性的病例，国内外均有病例报道[1-2，3-5]。
BLEC 通常表现为双侧腮腺肿大，通常由一个腺体中的多个囊肿组成。这些无痛性囊肿生长缓慢且触诊柔软，具有波动性。一般不存在局部侵袭性，也几乎不会恶变，但会导致明显的局部变形。临床上需要与鳃裂囊肿、弥漫性浸润性淋巴细胞增多症（DILS）、腮腺炎、腺样囊性癌、卡波西肉瘤和淋巴瘤等鉴别[6]。组织学上，BLEC 内衬复层上皮，通常为鳞状上皮，也可以是立方或假复层柱状上皮。上皮成分由淋巴聚集体支持，可见良好的生发中心。内部可观察到淋巴样增生[4]。
非HIV相关性BLEC患者与HIV相关性BLEC的组织病理相似，但临床及超声影像表现不同。术前CT或B超检查通常可见腮腺区囊性低密度影或囊实性肿物，存在包膜。术前CT可提高此病诊断的准确性，但组织病理学依然是最终确诊的金标准[7-8]。
目前HIV阴性患者的BLEC通常是手术切除。有研究报道单纯囊肿摘除易复发[9]，因此治疗可采用肿物及周围部分腺体组织的区域性切除术，且同时摘除腮腺下极的淋巴结，术中注意分离面神经颈面干及其分支予以保护。此种术式术后不易复发[10-12]。相比之下，与HIV 相关的 BLEC 治疗选择包括反复细针穿刺引流、手术、放射治疗[13]和硬化治疗[3]、采用高效抗逆转录病毒治疗药物[14]等。回顾临床病例可知，HIV相关性BLEC接受治疗后易复发，非HIV相关性BLEC接受手术切除后基本无复发，对于没有明显美容畸形的轻微症状患者，可以采用暂时观察的保守治疗。如果腮腺大小迅速改变、导致毁容或有显著的压迫症状，可以考虑及时行腮腺切除术或肿块摘除术[15-16]。
BLEC在HIV阳性患者中较常见，则腮腺无痛性肿块形成时术前HIV筛查进行鉴别诊断变得十分重要。近年来在HIV阴性患者中也出现报道，这提示我们诊断腮腺鳃裂囊肿前必须排除HIV相关的囊性淋巴样增生，而在非HIV患者中，BLEC必须作为腮腺肿胀的鉴别诊断之一。
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基金项目：徐州医科大学附属医院院级科研项目（编号：2020KB008）
[作者简介]卢芳（1998-），女，在读硕士研究生，E-mail：1875949262@qq.com
[通信作者]吕中静，女，副主任医师，E-mail：zhongjing_lv2012@163.com